综述问题
家长介入的干预能否促进唐氏综合征患儿的交流和语言发育？
研究背景
语言发育是唐氏综合征患儿特别薄弱的一个领域。看护者和孩子的互动影响语言发育，所以有时临床医生会指导父母，使他们可以刺激孩子的语言和交流技能。
研究特点
证据检索截至时间为2018年1月。
我们发现了三项研究，涉及45名29个月至6岁的儿童。两项研究为随机对照试验：试验采用随机方法，如计算机生成的随机数字表，将儿童分配至治疗组（即家长介入）和对照组（常规治疗或临床医生介入，或两者皆有）。另一项研究报告使用了随机化，但是没有具体说明如何进行随机化。
两项研究将父母介入的干预和常规治疗进行对照。其中一项研究持续了13周，干预组的父母接受了9次、每周一次的小组会议和4次在家的个人会议。总干预时间大约26.5小时。第二项研究持续了六个月，父母每周接受1.5至2小时的，在诊所或在家中进行的个性化亲子会议。总干预时间大约48小时。第三项研究将父母和临床医生介入的干预和仅临床医生介入的干预进行了对照。在这项研究中，干预组的父母每周参加一个2到3个小时的互动研讨会和三个个性化会议（两个在诊所，一个在家），共持续12周。对照组接受相同的个性化会议，但是是一个临床医生进行的（即没有父母参与）。总干预时间大约19小时。
病童医院基金会（加拿大安大略省多伦多市）为一项研究提供了资金资助。另一项研究从美国国家儿童健康和人类发展学会及教育部接受了部分资助。其余的研究没有指明任何资金来源。
主要结果
三项研究中的两项研究发现父母培训后儿童的语言能力没有差异。然而，这两项相同的研究发现，干预组的儿童干预后会使用更多特别针对性的词语；12个月后这种现象不再存在。这项为父母提供最多干预措施的研究报告了干预组儿童总体语言能力的一般衡量标准。一项研究在任何一组中都没有发现父母压力在干预后即刻或干预后12个月有任何改变。三项研究均注意到干预后父母和儿童交谈和互动的方式立刻发生了改变，并且12个月后干预组的大多数策略仍然保留。一项研究报告了接受干预的儿童社交技巧有所提高。没有研究报告任何一组在干预后有语言损耗。
证据质量
我们认为本综述的证据质量非常低，因为只有三项研究满足纳入标准，并且所有研究均样本量小，且有严重方法学缺陷。目前没有足够证据来确定父母介入的干预在改善唐氏综合征患儿的交流和语言发育方面的效果。
目前没有足够的证据来确定父母介入的干预在改善唐氏综合征患儿语言和交流方面的效果。我们仅发现了三项小样本量的非常低质量研究。本综述强调，为了评价父母介入干预的效果，需要包括RCT在内的设计良好的研究。试验需要使用有效、可靠、相似的语言发育的测量方法，并且需要包括对离干预更远的次要结局的测量，如家庭幸福感。也需要记录对治疗的坚持，尤其是在处方规定的会议之外父母坚持干预的程度。
交流和语言发育是唐氏综合征患儿特别薄弱的一个领域。看护人与儿童的互动影响语言发育，所以许多早期干预包括了培训父母如何最好的回应孩子并且提供适当的语言刺激。因此，这些干预通过父母介入，父母又接受临床医生关于干预措施实施的培训和指导。因为这样的干预涉及临床医生和家属非常大的承诺，我们进行了这项综述，以综合有关这些干预措施有效性的证据。
评价父母介入的干预措施在改善唐氏综合征患儿的交流和语言发育方面的作用。其他结局有父母的行为和反应性，父母的压力和满意度，儿童的非语言交流、社会化和行为。
我们在2018年一月检索了CENTRAL，MEDLINE，Embase和14个其他数据库。我们还检索了三个试验注册库，检查了在电子检索中确定的相关报告的参考文献清单，检索了专业组织的网站，并且联系了他们的工作人员和在该领域工作的其他研究人员，以确定其他相关的发表、未发表和正在进行的研究。
我们纳入了在出生至六岁间的唐氏综合征患儿中进行的将以改善交流和语言为目的的父母介入的干预和常规教育/治疗（TAU）或无治疗或延迟（被列为等待）治疗进行对照的随机对照试验（RCT）和半随机对照试验。我们纳入了将父母介入的干预和临床医生介入的干预相结合的研究，只要干预组是接受前者干预的唯一一组，且两组都接受后者干预。
我们使用标准的Cochrane方法学程序进行数据收集和分析。
我们纳入了三项研究，涉及45名29个月至6岁的唐氏综合征患儿。两项研究将父母介入的干预和TAU进行对照；第三项研究将父母和临床医生介入的干预和仅临床医生介入的干预进行对照。治疗时间为12周至6个月不等。一项研究在13周的时间内提供了九次小组会议和四次个性化的家庭会议。另一项研究提供了为期六个月的，每周进行的，持续1.5至2小时的在诊所或在家中进行的单独会议。第三项研究提供了一次2至3小时的小组会议，随后进行两周一次的单独诊所会议加每周一次的家庭会议，为期12周。因为研究设计不同且使用的结局测量方法不同，我们无法进行meta分析。
我们判断三项研究在受试者盲法（由于干预的性质而无法实现）和结局测量者盲法方面均为高偏倚风险，且在分配隐藏方面均为偏倚风险不确定。我们判断一项研究选择偏倚风险不确定，因为作者没有报告产生随机序列的方法；报告偏倚风险高，因为他们有一个评估的结局没有报告；测量偏倚风险高，因为对照组有一个共同干预，且只有干预组的父母知道儿童的目标词。每项纳入研究的样本量都非常小，意味着他们不太可能代表目标人群。
三项纳入研究的结果不一致。两项研究发现组间表达或接受语言能力没有差别，无论是通过直接评估还是通过家长报告来衡量。然而，他们确实发现，和对照组儿童相比，干预组儿童在干预后可以使用更多目标词汇或用针对特定内容的语言进行表达；这一现象12个月后没有保留。第三项研究发现干预后干预组总体语言测量结果立即增加。
一项研究发现，在干预后12个月内的任何一个时间点，组间父母压力评分没有任何差别。三项研究均注意到干预后父母和孩子交谈及互动方式的大多数测量指标出现差异；在一项研究中，干预组的大多数策略在干预后12个月时仍然存在。没有研究报告任何一组中干预后出现语言损耗的证据，而一项研究在干预组儿童社交技能方面发现阳性结果。一项研究通过考勤数据研究了对治疗的依从性，发现干预组的母亲参加了九次小组会议中的七次，并且四次家访时在家。没有研究测量了在干预会议之外父母对策略的使用。
病童医院基金会（加拿大安大略省多伦多市）为一项研究提供了资金资助。另一项研究从美国国家儿童健康和人类发展学会及教育部接受了部分资助。其余的研究没有指明任何资金来源。
鉴于严重的方法学缺陷，以及纳入研究的数量少，我们认为用GRADE评估的证据整体质量非常低。这意味着我们对结果的信心非常小，进一步的研究很可能让我们对治疗效果评估的信心产生重要影响。
译者：尚亚西；审校：李静；北京中医药大学循证医学中心；2019年6月5日。